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肋骨纖維異常增殖癥的診斷與治療
肋骨纖維異常增殖癥的診斷與治療【1】
【摘要】目的: 探討肋骨纖維異常增殖癥的臨床特點(diǎn)及診治方法。
方法: 回顧分析我院診治的10例肋骨纖維異常增殖癥的臨床資料。
結(jié)果: 共10例，男6人，女4人;年齡30-52歲，平均42.3歲;以胸部局部疼痛為主要臨床表現(xiàn);單骨型9例，多骨型1例;單根病變肋骨切除9例，兩根病變肋骨切除1例。
結(jié)論: 肋骨纖維異常增殖癥是一種少見病，具有一定的臨床特征，CT有特征性表現(xiàn)，手術(shù)切除是首選治療方法。
【關(guān)鍵詞】肋骨;骨纖維異常增殖癥;診斷;外科治療
2002年1月至2012年12月，我們采用手術(shù)治療10例肋骨纖維異常增殖癥患者，效果良好，現(xiàn)總結(jié)報(bào)道如下。
骨纖維異常增殖癥又名骨纖維結(jié)構(gòu)不良,此概念首先由Lichtenstein于1938年提出，是一種病因不明、以骨小梁被纖維組織逐漸取代為特點(diǎn)的良性骨病;全身骨骼均可以發(fā)病，肋骨為好發(fā)部位之一。
現(xiàn)報(bào)告我院收治的10例肋骨纖維異常增殖癥，并探討其診治方法。
1臨床資料與方法
1.1一般資料:本組為我科2002年1月至2012年12月收治的肋骨纖維異常增殖癥10例，男6例，女4例;年齡30-52歲;病程10天-10年，平均20.1個(gè)月;本組均無(wú)明顯的外傷史;有癥狀者(胸部疼痛)8例，無(wú)癥狀者2例;體征(可觸胸部局部隆起或包塊，伴或不伴有觸痛)陽(yáng)性者4例，陰性6例;單骨型9例，多骨型1例，無(wú)合并Albright綜合征者;病變左右側(cè)各5例，共11根肋骨受累，病變長(zhǎng)度為(4.6±1.7)cm;病變行X線檢查2例次，CT9例次，ECT3例次，MRI1例次;表現(xiàn)為均勻膨脹4例，囊狀膨脹5例，骨硬化改變1例;ECT均提示骨代謝異常。
1.2治療方法:10例均在全身靜脈麻醉氣管插管下行手術(shù)治療，行單根病變肋骨切除9例：病變肋骨及上一肋骨下緣、下一肋骨上緣間的軟組織;行兩根病變肋骨切除1例：病變肋骨及上一肋骨下緣、下一肋骨上緣間的軟組織;術(shù)中放置胸腔引流管2例，局部放置橡膠引流條8例。
2結(jié)果
術(shù)后均無(wú)反常呼吸，全組無(wú)死亡。
術(shù)后1例出現(xiàn)切口感染，經(jīng)抗感染、局部換藥治愈。
術(shù)后4例出現(xiàn)胸腔積液及積氣，經(jīng)胸腔穿刺抽液抽氣治愈。
術(shù)后住院7-35天，平均14.4天。
隨訪8例，隨訪時(shí)間3月-10年，均未見局部復(fù)發(fā)、惡變。
3討論
骨纖維異常增殖癥最初由Lichtenstein于1938年提出，全身骨骼均可以發(fā)病, 顱面骨、股骨、脛骨等為好發(fā)部位;肋骨為好發(fā)部位之一，肋骨纖維異常增殖癥又名肋骨纖維結(jié)構(gòu)不良，是臨床上少見且病因不明的肋骨良性腫瘤。
基本病理改變是正常骨質(zhì)和骨髓腔逐漸破壞、吸收并為病理性增生的纖維組織所代替[1]。
發(fā)病機(jī)制不明，一般認(rèn)為屬發(fā)育缺陷，也有認(rèn)為與局部感染或損傷后的特殊修復(fù)反應(yīng)有關(guān)，也有學(xué)者認(rèn)為與基因突變有關(guān)[2]。
按其病變的范圍及有無(wú)合并的內(nèi)分泌障礙,可分為:單骨型(monostotic),多骨型(polyostotic)及Albright綜合征。
男女均可發(fā)病，有文獻(xiàn)報(bào)道女性多于男性，本組例數(shù)較少，男性多于女性;發(fā)病年齡較輕，本組平均年齡42.3歲。
多有局部癥狀，本組8例以胸痛就診，2例體檢發(fā)現(xiàn)局部腫塊;體征多不明顯，本組體征陰性者6例。
左右兩側(cè)發(fā)病幾率均等，多發(fā)生于4-9肋。
肋骨纖維異常增殖癥在X線片或CT上可表現(xiàn)為均勻膨脹，囊狀膨脹，骨硬化等改變[3，4]。
本組4例表現(xiàn)為均勻膨脹，呈均勻膨脹，皮質(zhì)變薄，邊界清晰，髓腔增寬;5例囊狀膨脹，局部膨脹，骨皮質(zhì)可增厚，病變密度呈磨玻璃樣改變;1例表現(xiàn)為骨硬化，局部肋骨呈梭性膨大的致密實(shí)體，髓腔內(nèi)密度明顯增高，骨結(jié)構(gòu)消失。
本組行CT檢查9例次，多有特殊表現(xiàn)，故我們認(rèn)為CT有較高診斷價(jià)值。
ECT檢查往往提示肋骨局部代謝活躍，本組3例行ECT檢查，均陽(yáng)性。
本病一般結(jié)合病史、病灶部位、體征及影像學(xué)檢查診斷不難，但確診仍需病理學(xué)檢查。
本病通常需與骨巨細(xì)胞瘤、軟骨瘤、骨纖維瘤、轉(zhuǎn)移癌、內(nèi)生軟骨瘤、嗜酸性肉芽腫等相鑒別;囊狀膨脹病例需與動(dòng)脈瘤樣骨囊腫、囊腫性骨結(jié)核、骨軟骨粘液性纖維瘤等引起的肋骨囊性膨脹性病變相鑒別[5]。
本組4例術(shù)前分別診斷為骨巨細(xì)胞留、嗜酸性肉芽腫、骨囊腫等，故術(shù)前應(yīng)注意和常見的肋骨良性腫瘤鑒別。
治療以手術(shù)完整切除為主，切除整根肋骨及上一肋骨下緣、下一肋骨上緣軟組織;對(duì)多骨型者，切除范圍往往較大，必要時(shí)特殊材料修補(bǔ)胸壁缺損。
本組9例行單根肋骨切除、1例行兩根肋骨切除，同時(shí)切除肋骨上下緣軟組織。
肋骨纖維異常增殖癥若早期診斷、及時(shí)治療，其復(fù)發(fā)率低、預(yù)后較好;本組隨訪8例，隨訪時(shí)間4月-10年，均未見局部復(fù)發(fā)、惡變。
參考文獻(xiàn)
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骨纖維異常增殖癥的影像診斷【2】
【摘要】 目的：探討螺旋CT及MRI對(duì)骨纖維異常增殖癥的診斷價(jià)值。
方法：選取我院2007年8月~2011年7月收治的22例顱面纖維異常增殖癥患者的臨床資料，患者均經(jīng)病理確診，對(duì)患者的CT及MRI診斷結(jié)果進(jìn)行分析。
結(jié)果：本組中單骨型12例，多骨型10例，CT表現(xiàn)為磨玻璃狀及絲瓜絡(luò)狀;MRI表現(xiàn)為T1W1、T2W2低信號(hào)為主的混雜信號(hào)，增強(qiáng)后不均勻強(qiáng)化。
結(jié)論：CT及MRI可診斷骨纖維異常增殖，CT檢查的密度分辨率較高，對(duì)病變內(nèi)小軟骨結(jié)節(jié)形成顯示敏感;MRI能清晰顯示病灶與髓腔的分界及軟組織受累情況，可評(píng)價(jià)病變組織的病理特點(diǎn)。
【關(guān)鍵詞】體層攝影術(shù);磁共振成像;骨纖維異常增殖;診斷價(jià)值;顱面
骨纖維異常增殖癥(fibrous dysplasia of bone，F(xiàn)DB)又被稱為骨纖維結(jié)構(gòu)不良，是以骨纖維組織發(fā)育紊亂、組織變性為特征的腫瘤樣疾病，全身骨骼均可發(fā)病[1]，以四肢骨最為常見，顱面骨較少見，臨床上可致疼痛、畸形、功能障礙及病理性骨折，占我國(guó)骨腫瘤樣病理?yè)p害的第一位，本文介紹我院收治的22例顱面骨纖維異常增殖癥患者的資料，并對(duì)其CT及MRI診斷結(jié)果進(jìn)行評(píng)價(jià)，現(xiàn)報(bào)告如下。
1資料和方法
1.1一般資料 ： 選取我院2007年8月~2011年7月收治的22例顱面纖維異常增殖癥患者的臨床資料，男性13例，女性9例，年齡在12~56歲之間，平均25.5±4.7歲，以顱面部腫物或局部隆起就診者8例，以單側(cè)或雙側(cè)視力下降就診者6例，以聽力或耳鳴下降就診者6例，以頭痛、鼻堵就診者2例。
1.2方法： 所有患者均經(jīng)病理確診，CT檢查應(yīng)用Siemens Somatom Pius4CT掃描儀，以聽眥線及其垂直線為橫斷面、冠狀面進(jìn)行掃描。
橫斷面采用螺旋掃描，層厚根據(jù)檢查部位選擇，視神經(jīng)管CT層厚為1mm，鼻竇CT層厚為3mm，眼眶CT層厚為2mm。
部分圖像行1.25mm薄層重建后，進(jìn)行多方位多平面重組MPR后處理，矩陣為512×512.，視野230mm×230mm。
MRI檢查采用GE Siga1.5TMR掃描儀，橫斷面、冠狀面、矢狀面掃描，層厚為4nm、層間距0.5mm或1mm，平掃后行Gd-DTPA增強(qiáng)掃描[2]，根據(jù)病變大小確定掃描部位，限于全組副鼻竇及眼眶。
所有患者均經(jīng)過(guò)CT及MRI檢查。
1.3 統(tǒng)計(jì)方法： 計(jì)量資料用x±s表示，計(jì)數(shù)資料用百分率表示，分別用t檢驗(yàn)和X2檢驗(yàn)，P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。
2結(jié)果
2.1CT檢查結(jié)果 ：本組中單骨型12例，多骨型10例，CT表現(xiàn)為磨玻璃狀及絲瓜絡(luò)狀。
顱骨表現(xiàn)為顱骨外板增厚，內(nèi)板無(wú)明顯改變，內(nèi)外板間距增寬，呈象牙樣或毛玻璃樣改變，密度不均勻，可見蜂窩狀囊樣低密度灶，面骨硬化密度曾浩，波及眶下緣，12例患者病變呈毛玻璃樣改變，正常骨紋理消失，密度均勻一致增高，對(duì)照病理為纖維組織減少化生為不成熟的骨小梁，表現(xiàn)為正常骨紋消失，髓腔閉塞，如毛玻璃;8例患者囊狀膨脹性改變[3]。
在毛玻璃樣改變基礎(chǔ)上，表現(xiàn)為球形或卵圓囊狀低密度，邊緣清晰，部分致密骨包繞，對(duì)照病理以纖維組織增生為主，少量骨樣組織及不成熟的骨小梁，病灶有大的含液囊腔時(shí)影像學(xué)為單囊或多囊透亮區(qū)，伴骨質(zhì)膨脹;2例患者呈硬化性改變，局限或者廣泛骨硬化，病理由于病灶骨質(zhì)修復(fù)、骨紋硬化，含有少量纖維組織，骨小梁不規(guī)則，骨縱軸分布，呈絲瓜瓤改變。
此外還有患者有混合性病變，本組中無(wú)此病例，表現(xiàn)為以上幾種類型共同存在，并且相互轉(zhuǎn)化。
2.2MRI檢查結(jié)果 病變呈膨脹性生長(zhǎng)，多數(shù)為纖維組織，在T1W1、T2W1上為中等信號(hào)，病灶邊緣清晰，本組中有6例患者T1W1病灶呈長(zhǎng)T1信號(hào)，與周圍邊界清晰，16例患者病灶呈稍短T2信號(hào)，增強(qiáng)掃描均勻強(qiáng)化。
3討論
骨纖維異常增殖癥的病因尚不明確，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為可能與胚胎原始間充質(zhì)發(fā)育有關(guān)，部分學(xué)者提出本病與神經(jīng)內(nèi)分泌及外傷有關(guān)[4]，一般在兒童期發(fā)病，男性稍多于女性，患者一般在成年就診，病程進(jìn)展緩慢，成年后由自愈或靜止傾向，可分為單骨型、多骨型及Albright綜合征。
除Albright綜合征外一般無(wú)其他合并癥，極少數(shù)患者可合并動(dòng)脈瘤樣骨囊腫，這與患者外傷后發(fā)生動(dòng)靜脈漏有關(guān)，顱骨FDB一般繼發(fā)于阻塞性鼻竇炎[5]，可侵犯眼眶及腦膜組織，甚至引起腦膜炎，F(xiàn)DB惡變少見，惡變征象為蟲蝕樣骨破壞、邊緣消失、軟組織腫塊影等。
利用CT診斷FDB有很大的優(yōu)越性，表現(xiàn)在不受重疊結(jié)構(gòu)的影響，能準(zhǔn)確判斷病變位置、范圍及周圍結(jié)構(gòu)關(guān)系，清晰顯示病變周圍組織，不僅能觀察骨膨脹程度[6]，還觀察到顱骨內(nèi)板改變及對(duì)腦組織的影響。
MRI應(yīng)用于診斷FDB較少，通過(guò)本組資料可以看出MRI更能清晰顯示周圍軟組織受累情況，通過(guò)信號(hào)特點(diǎn)評(píng)價(jià)病變組織的病理特點(diǎn)，對(duì)診斷有積極意義。
CT及MRI可診斷骨纖維異常增殖，CT檢查的密度分辨率較高，對(duì)病變內(nèi)小軟骨結(jié)節(jié)形成顯示敏感;MRI能清晰顯示病灶與髓腔的分界及軟組織受累情況，可評(píng)價(jià)病變組織的病理特點(diǎn)。
參考文獻(xiàn)
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骨纖維異常增殖癥影像診斷對(duì)比【3】
【摘要】目的 對(duì)骨纖維異常增殖癥的X線與CT診斷分析。
方法 回顧性分析54例由病理證實(shí)的骨纖維異常增殖癥的X線與CT征象特點(diǎn)。
結(jié)果 54例中單骨型33例，多骨型19例，Albright綜合癥2例。
X線表現(xiàn)比較復(fù)雜，常見有囊狀改變、毛玻璃樣改變、絲瓜瓤樣改變及蟲蝕樣改變4種骨改變。
CT表現(xiàn)有囊狀低密度影、毛玻璃樣改變、斑塊樣硬化。
結(jié)論 骨纖維異常增殖癥的影像診斷以X線平片為首選，頭顱等較復(fù)雜部位的影像診斷以CT為佳。
【關(guān)鍵詞】骨纖維異常增殖癥;X線;CT
骨纖維異常增殖癥(Fibrous dysplasia of bone ，F(xiàn)DB)是一種并不少見的骨的良性病變，常見于兒童和青少年。
全身骨骼均可發(fā)病，以四肢、骨盆、頭顱多見。
X線與CT對(duì)該病的診斷很有意義，本文收集我院1993～2007經(jīng)病理證實(shí)、資料完整的骨纖維異常增殖癥54例，對(duì)其X線與CT征象分析如下。
1 資料與方法
1.1 臨床資料:本組男29例，女25例。
就診年齡8～45歲，平均23歲。
臨床表現(xiàn)主要有病變部位疼痛33例，壓痛19例，運(yùn)動(dòng)障礙8例，長(zhǎng)骨彎曲畸形或跛行5例，合并骨折4例，頭面部不對(duì)稱或有局部骨性隆起7例，視力障礙或眼球突出4例，聽力障礙3例，鼻塞3例，2例為Albright綜合癥，無(wú)癥狀偶然發(fā)現(xiàn)者9例。
1.2方法:54例中48例攝有X線平片，41例行CT平掃檢查，其中，35例同時(shí)攝有X線平片和CT平掃檢查。
2 結(jié)果
2.1病變部位:單骨型33例，占61.1%，多骨型19例，占35.2%，Albright綜合癥2例，占3.7%。
累及股骨最多為24例，脛骨11例，腓骨2例，跟骨1例，骨盆3例，肱骨2例，橈骨2例，尺骨1例，肋骨2例，顳骨5例，額骨3例，蝶骨2例，上頜骨2例。
Albright綜合癥2例為女性患者。
2.2 X線表現(xiàn):48例攝有X線平片患者中囊狀改變25例，毛玻璃樣改變15例，絲瓜瓤樣改變5例，蟲蝕樣改變3例。
�、虐l(fā)生于長(zhǎng)管狀骨的多數(shù)(20例)表現(xiàn)為囊狀骨質(zhì)破壞，骨皮質(zhì)變薄，髓腔增寬甚至部分缺損;少數(shù)病例(2例)可見病灶上、下方皮質(zhì)增厚，髓腔變窄。
單囊(7例)表現(xiàn)為單個(gè)邊緣硬化而清晰的透光區(qū)，骨皮質(zhì)變薄，內(nèi)緣呈波浪狀或稍毛糙，囊內(nèi)見散在斑點(diǎn)狀致密影;多囊(13例)表現(xiàn)為多個(gè)大小不等圓形、類圓形透光區(qū)，與周圍正常骨分解清楚。
毛玻璃樣改變13例，表現(xiàn)為正常骨質(zhì)消失，髓腔閉塞，伴發(fā)膨脹性改變。
絲瓜瓤樣改變5例(含肋骨2例)，表現(xiàn)為骨膨脹增粗，骨小梁粗大而扭曲，骨皮質(zhì)變薄。
蟲蝕樣改變3例，表現(xiàn)為多發(fā)溶骨性骨質(zhì)破壞，邊緣銳利如蟲蝕樣。
�、瓢l(fā)生于頭顱骨的主要表現(xiàn)為外板和板障骨質(zhì)膨大、增厚，顏面骨局限或廣泛性增大，呈囊狀改變3例，毛玻璃樣改變2例，硬化改變2例(呈分葉狀膨脹性骨質(zhì)增生，骨質(zhì)密度均勻增白，硬化邊緣清晰，范圍廣泛，多骨受累)。
2.3 CT表現(xiàn):41例行CT平掃患者中表現(xiàn)為囊狀低密度影17例，表現(xiàn)為單囊或多囊狀低密度區(qū)，其密度較囊腫高而低于軟組織密度，皮質(zhì)變薄或增厚;毛玻璃樣改變18例，表現(xiàn)為骨膨脹增粗，正常骨結(jié)構(gòu)消失，代之以密度不均勻的無(wú)小梁結(jié)構(gòu)區(qū)，呈毛玻璃樣變，伴邊界清楚的囊性低密度影和/或不規(guī)則鈣化;斑塊樣硬化6例，主要發(fā)生在顱面骨，表現(xiàn)為非均勻性密度增高影，內(nèi)可見顆粒狀低密度區(qū)，或呈象牙質(zhì)樣斑片狀增白影，病變區(qū)內(nèi)正常的腔、道、管、孔變形縮小甚至閉塞。
3 討論
骨纖維異常增殖癥的病因不明，可能與胚胎原始間充質(zhì)發(fā)育異常有關(guān)，系正常骨組織逐漸被異常增生的纖維組織所替代，而形成編織骨為特征的腫瘤樣病變。
膜內(nèi)化骨和軟組織內(nèi)化骨均可受累。
病變區(qū)除有異常增生的纖維組織和骨化外，尚可發(fā)生出血和囊變，亦可方式肉瘤變，同時(shí)，骨纖維異常增殖癥可與其他組織成份或病變并存，如異常增生的軟骨、內(nèi)生軟骨瘤、釉質(zhì)上皮瘤等，更增加了其影像表現(xiàn)的復(fù)雜性[1]。
本組病例均經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)為單純骨纖維異常增殖癥。
本癥常發(fā)生于兒童和青少年，男女發(fā)病比例無(wú)明顯差異。
可單發(fā)或多發(fā)，多發(fā)者常有一側(cè)性發(fā)病傾向[2]，當(dāng)合并內(nèi)分泌改變?nèi)缧栽缡�、皮膚色素沉著，又稱Albright綜合癥[3]。
多數(shù)是兒童期發(fā)病，病程發(fā)展緩慢，早期無(wú)任何癥狀，往往至兒童或青少年出現(xiàn)局部腫脹、疼痛、畸形及病理骨折等癥狀而就診。
一般認(rèn)為本癥是一種自限性疾病，青春期以前生長(zhǎng)較快，成年以后絕大多數(shù)自行停止發(fā)展，很少發(fā)生惡變，國(guó)外統(tǒng)計(jì)惡變率為0.5%，而國(guó)內(nèi)統(tǒng)計(jì)惡變率為2%[4]。
骨纖維異常增殖癥X線平片密度差異較大，主要由病變生長(zhǎng)期和病變的纖維組織、骨樣組織和新生骨小梁的比例決定[5]。
病灶以纖維成份為主者表現(xiàn)為囊狀透光區(qū)，病灶較大時(shí)邊緣可有骨嵴向內(nèi)凸出，形成多囊狀，本組16例(16/48);病灶主要為砂礫樣鈣化新生骨者則呈毛玻璃樣，本組15例(15/48);若新生骨增生鈣化較多者則呈一片白云區(qū)，少數(shù)病變區(qū)內(nèi)為絲瓜瓤樣的骨紋，本組5例(5/48);溶骨性骨質(zhì)破壞，邊緣銳利如蟲蝕樣，本組3例(5/48)。
每個(gè)病灶可以是上述表現(xiàn)不同比例的組合，但是同一骨不同部位的病變形態(tài)基本一致[6]。
本組另有2例發(fā)生于骨皮質(zhì)處的病灶呈現(xiàn)“皮質(zhì)分叉征”，即病灶兩端將骨皮質(zhì)從中間向內(nèi)外分開，并向內(nèi)外膨脹，上、下方皮質(zhì)增厚，髓腔變窄，呈“V”字形[7]。
CT的密度分辨率高于X線平片，不僅對(duì)病變內(nèi)的囊性破壞、鈣化和骨化的顯示較敏感，還克服了X線平片前后重疊的缺點(diǎn)，發(fā)生于如頭顱、骨盆等結(jié)構(gòu)較復(fù)雜部位的病變，CT掃描圖像不受重疊結(jié)構(gòu)的影響，可準(zhǔn)確判斷病變范圍以及與周圍結(jié)構(gòu)的關(guān)系，清晰地顯示病變鄰近組織是否受累等情況。
利用CT工作站的圖像后處理技術(shù)，能較好地顯示鄰近的腔、道、管、孔等是否受到侵犯，為臨床確定手術(shù)方案提供依據(jù)。
因此，CT較平片具有優(yōu)勢(shì)。
隨著醫(yī)學(xué)檢查技術(shù)的不斷發(fā)展，檢查手段更具多樣性。
傳統(tǒng)的X線平片空間分辨率高，可完整直觀地顯示病變范圍和其絲瓜瓤樣改變特征;對(duì)頭顱、骨盆等較復(fù)雜部位病變，CT更具診斷優(yōu)勢(shì)。
因此，X線平片是骨纖維異常增殖癥的首選檢查方法，對(duì)可疑病灶和較復(fù)雜部位病變，行CT檢查。
參考文獻(xiàn)
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